Trabalho realizado no Departamento de Ortopedia e Traumatologia do Centro
Médico de Campinas, Campinas, SP.
1. Doutor em Ortopedia e Traumatologia pela Faculdade de Medicina da Universidade de São Paulo; Membro Titular da SBOT e do Departamento de Ortopedia e Traumatologia do Centro Médico de Campinas - Grupo de Oncologia Ortopédica.
2. Membro Titular da SBOT e do Departamento de Ortopedia e Traumatologia do Centro Médico de Campinas - Grupo de Cirurgia do Joelho.
3. Professor Doutor do Departamento de Tocoginecologia da Unicamp; Médico Patologista do Instituto de Patologia de Campinas.
4. Membro do Colégio Brasileiro de Radiologia e da Sociedade de Radiologia de São Paulo; Radiologista da Radiologia Clínica de Campinas; Responsável do Setor de Imagem do Hospital Casa de Saúde.
Endereço para correspondência (Correspondence to): Alejandro Enzo Cassone, Rua José Morano, 503 - 13095-450 - Campinas, SP, Brasil. Tel./fax: +55 19 3252-
4052/3242-1322. E-mail: acassone@boldrini.org.br


INTRODUÇÃO

A paracoccidioidomicose é infecção de origem fúngica causada no Brasil pelo Paracoccidioides brasiliensis e denominada blastomicose sul-americana (BSA)(1). Acomete principalmente paciente do sexo masculino, trabalhador da área rural e endêmica. A doença pode acometer múltiplos órgãos e sistemas, principalmente pulmão, pele, mucosas, aparelho geniturinário, nervoso e osteoarticular(1).

Comprometimento osteoarticular ocorre em até 60% dos casos, podendo manifestar-se como artrite e/ou osteomielite, e é secundário ao acometimento sistêmico, principalmente pulmonar e cutâneo. Comprometimento isolado ósseo (1% dos casos) ou articular (5% dos casos) é muito raro, segundo relatos na literatura, acometendo indivíduos com menos de 20 anos de idade(1,2,3,4).

O objetivo deste relato é descrever um caso incomum de paracoccidioidomicose isolada localizada na patela sem comprometimento sistêmico, o tratamento instituído e sua evolução.

RELATO DO CASO

R.C., sexo masculino, 75 anos de idade, branco, procurou atendimento médico em fevereiro de 2000 com história de dor e aumento de volume na face anterior do joelho esquerdo havia três meses. A dor, de início insidioso, progressiva, piorava com esforço físico e apresentava discreta melhora com uso de analgésicos e antiinflamatórios não hormonais. Negava trauma recente, episódios de bloqueio e/ou falseio do joelho. Como antecedentes pessoais referia tabagismo crônico e hipertensão arterial sistêmica.

Ao exame clínico apresentava-se em bom estado geral, afebril e normocorado; ausculta cardíaca e pulmonar, normais. Ao exame físico do joelho apresentava dor intensa à palpação do pólo superior da patela, discreto aumento de volume local endurecido e imóvel, sem sinais inflamatórios e hipotonia importante do músculo quadríceps. O exame físico do restante do esqueleto osteoarticular, bem como os outros órgãos e sistemas, encontrava-se sem alterações significativas.

Na ocasião da consulta foi submetido a estudo radiográfico do joelho esquerdo, que evidenciou lesão osteolítica arredondada no pólo superior e anterior da patela medindo 2cm, maldelimitada, com pequena ruptura da cortical e sem comprometimento da superfície articular (figura 1). A tomografia computadorizada confirmou a presença de lesão osteolítica arredondada, maldelimitada, localizada no compartimento anterior e superior da patela, associada a discreto aumento dos tecidos moles adjacentes, indicativo de edema e processo inflamatório (figura 2).

A ressonância magnética revelou aumento difuso de sinal na patela, com área central de lise no compartimento anterior, hiperintensa, apresentando halo de esclerose óssea e hipointensa com sinal difuso demonstrando edema medular, e área de lise óssea (figura 3).

Na época, como hipóteses diagnósticas, foram consideradas: lesão neoplásica primária, metastática e osteomielite. A seguir, foi solicitado estudo cintilográfico ósseo trifásico com tecnécio-99m MDP, que evidenciou aumento focal do fluxo sanguíneo, em grau moderado para o joelho esquerdo; as imagens de equilíbrio e tardias mostraram hipercaptação focal do radiofármaco em grau acentuado na patela esquerda, sugerindo como principal diagnóstico neoplasia óssea de alta agressividade (figura 4). Hemograma e provas de função reumática foram normais. A hemossedimentação mostrou-se alterada: 34mm na primeira hora e 67mm na segunda hora.

Considerando as hipóteses diagnósticas e, uma vez estadiado, o paciente foi submetido à biópsia percutânea com agulha fina, sob anestesia geral venosa em sala operatória, com cuidados rigorosos de assepsia. O material obtido da biópsia foi encaminhado para estudo anatomopatológico e cultura de germes específicos e inespecíficos. O exame histológico revelou fragmentos de tecido ósseo infiltrado por grande quantidade de granulomas constituídos por células epitelióides e células gigantes multinucleadas, circundadas por linfócitos e plasmócitos.

Foi observada a presença de estruturas arredondadas no citoplasma de histiócitos e de células gigantes. A coloração especial pelo método de Grocott demonstra que essas estruturas arredondadas são morfologicamente idênticas às do Paracoccidioides brasiliensis, concluindo, como diagnóstico, paracoccidioidomicose óssea (figuras 5 e 6). A sorologia para paracoccidioidomicose foi de 1/250. Radiografia do tórax foi normal e no escarro não identificamos o agente etiológico.



O paciente iniciou o tratamento sistêmico com itraconazol na dose de 100mg/dia durante seis meses, evoluindo clinicamente bem. As sorologias para paracoccidioidomicose em junho de 2000 e março de 2001 foram negativas. Na época do término do tratamento medicamentoso, a radiografia do joelho mostrou remodelação da patela, com sinais de cicatrização da lesão. O exame físico estava normal, com recuperação do músculo quadríceps, sem restrições funcionais, achados estes mantidos com seguimento atual de quatro anos (figura 7).

DISCUSSÃO

A paracoccidioidomicose ou blastomicose é infecção de origem fúngica, endêmica na América Central e América do Sul. A blastomicose sul-americana (BSA) é causada pelo Paracoccidioides brasiliensis: fungo dimorfo e aeróbico presente no solo. Segundo Bertolo et al, Severo et al e Milazzo et al, a afecção, no Brasil, foi inicialmente descrita por Lutz, em 1908, sendo o comprometimento ósseo relatado por Pereira e Vianna, em 1911(1,2,5). A doença apresenta um grande espectro de manifestações clínicas: da forma localizada à múltipla, da evolução aguda à crônica(5,6). O acometimento é mais freqüente em indivíduos adultos jovens, do sexo masculino, de classe social baixa, trabalhadores de áreas rurais endêmicas. A afecção manifesta-se, geralmente, na sua forma múltipla e de evolução crônica(1). A porta de entrada mais comum é o trato respiratório, afetando o parênquima pulmonar e promovendo disseminação sistêmica por via linfática e hematogênica para um ou mais órgãos. O acometimento cutâneo é freqüente(7). O comprometimento osteoarticular é secundário, ocupando o terceiro local de maior freqüência, sendo relatado em até 60% dos casos descritos na literatura. Resulta de disseminação por via hematogênica, a partir de foco sistêmico, pulmonar na grande maioria (90% dos casos)(1,8). Acometimento ósseo ou articular isolado é muito raro (menos de 5% dos casos), segundo citações na literatura, e deve ser comprovado pelo exame citológico, histológico e por cultura por meio de material obtido por biópsia óssea ou sinovial(1,2,3,9,10,11,12). Radiografia normal do tórax não exclui comprometimento pulmonar, que deve ser confirmado pelo exame do escarro(2,10,13).

A raridade deste caso deve-se ao fato de tratar-se de lesão óssea isolada, em patela, sem sinais de doença sistêmica - cutânea, pulmonar ou de outros órgãos - ausência de comprometimento intra-articular (sinovial) e, finalmente, por acometer pacientes em idade avançada. Encontramos na literatura relato de apenas um caso de acometimento patelar, causado pelo Blastomyces dermatitidis(10).

Os aspectos dos exames de imagem, radiografia simples, tomografia computadorizada, ressonância magnética e cintilografia óssea são inespecíficos e compatíveis com aqueles da literatura(3,5,7,14,15). É importante salientar que o ortopedista deve-se lembrar da BSA quando diante de lesão óssea que sugira osteomielite, mesmo que solitária e sem acometimento sistêmico, principalmente em indivíduos provenientes de área rural endêmica(1,6,7,14).

As neoplasias ósseas raramente acometem a patela, porém, são um diagnóstico diferencial que se deve considerar, daí a importância do estadiamento adequado da lesão previamente à abordagem cirúrgica (biópsia). Na patela, as lesões tumorais benignas - condroblastoma e tumor de células gigantes - e a osteomielite são as principais entidades a incluir no diagnóstico diferencial porque radiologicamente se apresentam como lesões líticas agressivas e relativamente maldelimitadas(16).

A BSA sistêmica tem caráter progressivo, sendo na maioria dos casos fatal, se não for tratada corretamente, principalmente em crianças, cujo índice de óbito chega a 30%(7). O prognóstico depende da idade, do estado geral e do grau de acometimento sistêmico do paciente ao diagnóstico(7). Atualmente, o índice de óbito é menor que 10%, mesmo nas formas de acometimento sistêmico multifocal(8,12). O tratamento do comprometimento ósseo consiste na curetagem das formas isoladas. Nas formas de comprometimento múltiplo, o tratamento sistêmico é bastante eficaz e baseia-se no emprego de sulfonamidas e da anfotericina B(2,3,7,8,11,12,14,15). Nos casos estudados, após a confirmação diagnóstica pela histologia, iniciouse tratamento medicamentoso sistêmico, com ótima evolução clínica e remodelação óssea satisfatória, sem comprometimento da função do joelho; evolução favorável também citada na literatura(6).

É oportuno enfatizar que, diante de uma pioartrite ou osteomielite, deve-se cogitar o diagnóstico de BSA, principal-mente em pacientes provenientes de zona rural endêmica. O diagnóstico através do material biopsiado na histologia e/ou pelo isolamento em cultura é imprescindível para iniciar tratamento adequado o mais breve possível, lembrando que o prognóstico costuma ser favorável.


REFERÊNCIAS

1. Bertolo M.B., Vilarinho S.T., Amstalden E.M.I., et al: Blastomicose articular. Rev Bras Reumatol 30: 178-180, 1990.
2. Severo L.C., Agostini A.A., Londero A.T.: Acometimento ósseo na paracoccidioidomicose crônica disseminada. Rev Soc Bras Med Trop 29: 241- 244, 1996.
3. David A., Teloken M.A., Dalmina V., et al: Paracoccidioidomicose óssea: relato de caso. Rev Bras Ortop 32: 254-256, 1997.
4. Gonçalves A.J.R., Figueiredo P.C., Barbosa L.S.G., et al: Paracoccidioidomicose - Considerações sobre algumas formas incomuns. Arq Bras Med 58: 301-308, 1984.
5. Milazzo L.C., Veloso G.A.: Forma localizada da paracoccidioidomicose na coluna vertebral. Rev Bras Ortop 27: 150-152, 1992.
6. Amstalden E.M., Xavier R., Kattapuram S.V., et al: Paracoccidioidomycosis of bone and joints. A clinical, radiologic, and pathologic study of 9 cases. Medicine 75: 213-225, 1996.
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8. Moore R.M., Green N.E.: Blastomycosis of bone. J Bone Joint Surg [Am] 64: 1097-1101, 1982.
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14. MacDonald P.B., Black G.B., MacKenzie R.: Orthopaedic manifestations of blastomycosis. J Bone Joint Surg [Am] 72: 860-864, 1990.
15. Hadjipavlou A.G., Mader J.T., Nauta H.J., et al: Blastomycosis of the lumbar spine: case report and review of the literature, with emphasis on diagnostic laboratory tools and management. Eur Spine J 7: 416-421, 1998.
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