Trabalho realizado no Serviço de Cirurgia do Joelho e Artroscopia do Hospital Santa Izabel da Santa Casa de Misericórdia da Bahia.
1. Membro da SBCJ, atual Coordenador do Serviço de Cirurgia do Joelho do Hospital Santa Izabel.
2. Professor Assistente Doutor da Escola Baiana de Medicina (EBM); Coordenador da Residência Médica em Ortopedia do Hospital Santa Izabel.
3. Membro da SBCJ; Membro do Serviço de Cirurgia do Joelho do Hospital Santa Izabel.
4. Médico Residente R3 do Serviço de Ortopedia do Hospital Santa Izabel.
5. Chefe do Serviço de Ortopedia do Hospital Santa Izabel; Professor Titular da Cadeira de Ortopedia da EBM.
Endereço para correspondência (Correspondence to): Rua Francisco Rosa, 66, ap. 404 - 41940-210 - Salvador, BA.


INTRODUÇÃO

A sinovite vilonodular pigmentada (SVNP) é uma rara afecção caracterizada pela proliferação sinovial em articulações, bursas, ou bainha de tendões(1,2,3). Com incidência de 1,8 caso por milhão de pessoas por ano, a doença ocorre de maneira adifusa e em apenas 25% dos casos manifesta-se na forma localizada(1). Sua etiologia é incerta; alguns autores defendem a origem inflamatória, outros acreditam em origem neoplásica.

O joelho é a articulação mais afetada e os pacientes apre-sentam-se com sintomas de dor, edema e ocasionalmente bloqueio, falseio ou massa palpável. O diagnóstico da forma localizada de SVNP é difícil e pode muitas vezes confundir-se com uma lesão de menisco(2,4,5,6,7).

O artigo apresenta um caso de sinovite vilonodular localizada do joelho, da apresentação clínica até o tratamento, enfatizando aspectos epidemiológicos e anatomopatológicos.

RELATO DO CASO

Mulher, 39 anos de idade, apresentou dor forte no joelho direito associada a aumento de volume e incapacidade funcional. Procurou atendimento médico, quando foi radiografada e lhe foram prescritos antiinflamatórios por via oral e imobilização com tala gessada por uma semana, evoluindo com melhora parcial.

Relatou que havia cinco meses, após realizar esforço, apresentou nova crise de dor e aumento de volume articular. Foi novamente examinada e fez uso de medicação que não soube precisar, apresentando melhora do quadro. Após um mês, nova crise, sendo encaminhada a especialista em joelho, com suspeita de lesão de menisco.

Ao exame físico, foram detectados: aumento de volume do joelho, dor intensa localizada na interlinha medial e testes de Steinman e McMurray positivos. Como não apresentava alterações estruturais nas radiografias simples, foi solicitada ressonância magnética (RM) do joelho.

A RM revelou imagem ovóide bem delimitada, medindo 2,5cm no maior diâmetro, hipointensa (com baixo sinal) nas seqüências ponderadas em densidade protônica (DP) e sinal levemente hiperintenso nas seqüências ponderadas em T2 com supressão de gordura. A imagem localizava-se no coxim adiposo de Hoffa em topografia anterior à tróclea. Ha-via, ainda, presença de líquido no espaço articular, em continuidade com a referida imagem e espessamento da sinovial articular, tendo sido sugerido diagnóstico de sinovite vilonodular (fig. 1).

A paciente foi então encaminhada para a avaliação artroscópica, onde foi visualizada lesão nodular, pediculada de cor acastanhada, próxima à gordura infrapatelar. Devido ao grande tamanho da lesão, que não permitiu a ressecção artroscópica, foi realizada miniartrotomia através do portal medial, com retirada da lesão por inteiro e sinovectomia parcial.

A lesão foi encaminhada para estudo anatomopatológico, que confirmou o diagnóstico de sinovite vilonodular.

Após um ano da cirurgia a paciente referiu melhora do quadro clínico descrito anteriormente.

DISCUSSÃO

Nos relatos iniciais da SVNP, a nomenclatura era confusa, sendo denominada como: xantoma, tumor de células gigantes, mieloxantoma, artrite vilosa, sinovioma benigno, endotelioma sinovial e, ainda, sinovite vilosa hemorrágica crônica(4,8). Em 1941, Jaffe propôs o nome de sinovite vilonodular pigmentada (SVNP), agrupando lesões que mostravam estroma fibroso, deposição de pigmentos, infiltração histiocítica e células gigantes em tecidos sinoviais de articulações, bursas e bainha de tendão(9). A forma localizada foi descrita em bainha de tendão por Chassaignac, em 1852(10). Em 1864, Simon descreveu a forma localizada em articulação do joelho(11).

SVNP é tipicamente uma doença monoarticular, que afeta preferencialmente adultos jovens, com pico de incidência na terceira e quarta décadas de vida. Sua taxa de incidência anual estimada é de 1,8 caso por milhão de pessoas, com igual distribuição por sexo(2,4,6,7,12).

A literatura apresenta várias possibilidades etiológicas para justificar a SVNP; entretanto, a sua etiologia permanece incerta. Hirohata encontrou alto nível de colesterol nos histiócitos e alto nível de lipídios intracelulares e postulou que esta condição seria produzida por um distúrbio do metabolismo lipí-dico(8).

A literatura apresenta outras possibilidades, tais como: processo neoplásico benigno, reação inflamatória a estímulo desconhecido e reação a repetidos episódios de trauma ou hemartrose. Dados demográficos têm sugerido correlação positiva entre trauma e SVNP(2,6,13).

SVNP existe em duas formas distintas: difusa, envolvendo inteiramente o revestimento sinovial, e localizada, que, por sua vez, se divide nas formas vilonodular séssil ou forma pediculada, com base na aparência macroscópica(6). Beguin et al relataram a forma mista, que representaria uma transição entre as formas localizada e difusa, apresentando massas tumorais pediculadas associadas com sinovite difusa(14).

Sendo tipicamente uma monoartrite, a SVNP acomete mais freqüentemente o joelho, respondendo por três quartos do total de casos. As manifestações clínicas da doença na forma difusa são: dor, derrame articular e limitação do arco de movimentos, que evoluem de forma indolente. Efusão, quando presente, revela geralmente conteúdo sanguinolento ou marrom-escuro, embora o líquido possa ser também de aparência normal. O liquido sinovial também pode ser encontrado com aumento do colesterol(2).

Na forma localizada, o sítio mais freqüentemente acometido é a junção meniscocapsular do joelho. A doença também pode manifestar-se no espaço intercondilar, na eminência tibial e na região peripatelar. Raramente, a SVNP acomete o compartimento posterior ou a gordura infrapatelar(4).

O diagnóstico na forma localizada é extremamente difícil, pois os sintomas podem ser os mesmos de um desarranjo interno do joelho, mimetizando especialmente uma lesão meniscal.

Sintomas mecânicos como bloqueio, falseio e edema geralmente estão presentes. A dor é quase sempre encontrada, porém, de forma imprecisa e raramente é intensa(7). A presença de massa palpável é também outro sintoma variável; a sua ocorrência é referida como rara em alguns trabalhos e como freqüente em outros. Asik et al relatam ter observado tal achado em 24% de seus pacientes, Kim et al em 64%, Muscolo et al em 40% e Visser et al referem massa palpável em 34% de sua série, que envolve casos difusos e localizados(4,6,7,15).

Os sintomas da SVNP localizada sugerem em grande parte dos casos uma lesão meniscal(2,7,16). Pode-se, inclusive, encontrar, no exame físico dos pacientes, a positividade de testes específicos dessa lesão. Como no caso apresentado, encontramos na literatura relatos da presença do sinal de McMurray positivo em pacientes com SVNP localizada(4,6). Granowitz e Mankin relataram que três dos seus cinco casos simulavam lesão do menisco medial e os outros dois casos apresentavam-se como lesão ou como cisto do menisco lateral(16). Van Meter e Rowdon relatam um caso que simulou uma lesão em alça de balde do menisco lateral(2).

Na forma difusa da SVNP, podemos encontrar alterações radiológicas, tais como: tumefação das partes moles, expansão da bolsa sinovial suprapatelar e, raramente, formações císticas subcondrais, erosões da cortical, osteopenia e alterações degenerativas pouco acentuadas(2).

Na forma localizada, não são encontradas alterações radiográficas relacionadas à doença, podendo ser visualizadas outras alterações ligadas a afecções concomitantes, como a artrose. A ressonância magnética nesses casos é extremamente útil, pois revela a presença de massa heterogênea de tecidos moles, bem circunscrita, com baixo sinal de intensidade em T1 e T2, que corresponde a depósitos de hemossiderina. Em-bora relativamente sensível, tal achado não é específico, podendo ser encontrado no fibroxantoma, na condromatose sinovial, no hemangioma sinovial, em hematoma, na presença de corpo livre articular crônico e em tumor maligno(6,7,16).

No caso relatado, os achados da ressonância magnética fo-ram de extrema importância, pois revelaram a origem tumoral da afecção, descartando a etiologia meniscal que era suspeitada e sugerindo o diagnóstico de sinovite vilonodular.

Macroscopicamente, a lesão apresenta-se como um nódulo ou proliferação vilosa do tecido sinovial, ambos com aspecto pigmentado pela presença de hemossiderina e lipídios. A depender da maior concentração de um ou de outro, a pigmentação varia de cor amarelada até um marrom-escuro(4).

O diagnóstico do caso que estamos relatando foi confirmado por estudo histopatológico da lesão, que mostrou proliferação de estroma fibroso com infiltração de histiócitos, fibroblastos e a presença de células gigantes multinucleadas (fig. 2). Era evidente a atividade macrofágica, com fagocitose abundante de pigmentos sanguíneos de hemossiderina e lipídios (fig. 3).

O tratamento preconizado para a sinovite vilonodular pigmentada localizada é a ressecção artroscópica. A literatura tem mostrado que esse é o método ideal para o tratamento da SVNP localizada, permitindo abordagem pouco agressiva da lesão com boa visualização e completa ressecção, possibilitando ainda tratar doenças associadas(4,6,8,17,18).

Kim et al relataram bons resultados com o tratamento artroscópico de 11 pacientes portadores de SVNP localizada sem recorrência da lesão(6). Moskovich e Parisien referiram sucesso em nove pacientes acometidos de SVNP localizada tratados com artroscopia(18). Zvijak et al consideram a artroscopia o melhor tratamento para a SVNP e referem a ausência de recorrência em casos nos quais a doença era localizada(8). Asik et al também referem a artroscopia como melhor método de tratamento, por ser menos invasivo que a artrotomia, permitir diagnóstico mais acurado e possibilitar detecção de pequenas for-mas localizadas de SVNP(4).

Muscolo et al, em sua série, relataram que, em dois casos, a lesão foi visualizada no compartimento posterior entre o ligamento cruzado posterior e o côndilo femoral medial e foi utilizado o portal póstero-medial para a remoção da mesma. Referem que a artroscopia com método diagnóstico só é efetivo quando as lesões se encontram em áreas acessíveis a um procedimento regular e enfatizam o uso da ressonância magnética pré-artroscopia para o diagnóstico correto quando há suspeitas de sinovite vilonodular localizada(7).

A taxa de recorrência da forma localizada de SVNP póstratamento artroscópico é muito baixa, menos que 5%(6). Van Meter e Rowdon relataram três casos de recorrência(2). Rao e Vigorita relataram uma recorrência em oito casos, Schwartz et al, duas recorrências em 12 joelhos e Byers et al, duas recorrências em 13 joelhos(19,20,21).

Existe grande controvérsia com respeito ao tratamento da forma difusa. A taxa de recorrência dessa forma varia muito na literatura, de 8% a 46%, segundo Zvijak et al(8). A alta recorrência tem levado a dúvidas a respeito da melhor forma de tratamento. Alguns têm preferido a sinovectomia por meio de artrotomia, o que resulta em alta incidência de rigidez articular(1). Segundo Zvijak et al, a alta incidência de recorrência se deve à permanência da lesão após a cirurgia, em especial, no compartimento posterior, causada pela dificuldade técnica em realizar uma sinovectomia total por via aberta(8).

O desenvolvimento da técnica artroscópica e a experiência podem permitir a sinovectomia total, inclusive no compartimento posterior, com o uso de múltiplos portais. Outras for-mas preconizadas de tratamento são: a sinovectomia parcial aberta ou artroscópica, a sinovectomia mais radioterapia e sinovectomia química por meio da injeção de ítrio 90 (Y90)(1).

A forma localizada da SVNP é rara e de difícil diagnóstico clínico, podendo passar despercebida ou ser confundida com uma lesão meniscal, principalmente em pacientes que cursam com dor nas interlinhas do joelho e sintomas mecânicos. Isso serve de desafio, no sentido de apurar a anamnese e o exame físico, e usar criteriosamente exames complementares como a ressonância magnética que podem em muito ajudar a esclarecer casos dúbios, tais como o apresentado.


REFERÊNCIAS

1. Rezende M.U., Hernandez A.J., Amatuzzi M.M.: Sinovite vilonodular pigmentada do joelho: revisão e atualização de conceitos. Acta Ortop Bras 4: 15, 1994.
2. Van Meter C.D., Rowdon G.A.: Localized pigmented villonodular synovi- tis presenting as a locked lateral meniscal bucket handle tear: a case report and review of the literature. Arthroscopy 10: 309-312, 1994.
3. Camargo O.P., Croci A.T., Yasaki C.M., et al: Sinovite vilonodular pigmentada do joelho: relato de um caso de grande volume simulando neoplasia maligna de partes moles. Acta Ortop Bras 7: 1-4, 1994.
4. Asik M., Erlap L., Altinel L., Cetik O.: Localized pigmented villonodular synovitis of the knee. Arthroscopy 17: 1-6, 2001.
5. Baietta D., Perusi M., Fulco C.I.: Pigmented vilonodular synovitis of the knee: a description of two cases treated in arthroscopy. Chir Organi Mov 33: 299-302, 1998.
6. Kim S.J., Shin S.J., Choi N.H., Choo E.T.: Arthroscopic treatment for local- ized pigmented vilonodular synovitis of the knee. Clin Orthop 379: 224- 230, 2000.
7. Muscolo D.L., Makino A., Costa-Paz M., Ayerza M.: Magnetic resonance imaging evaluation and arthroscopic resection of localized pigmented vil- lonodular synovitis of the knee. Orthopedics 23: 367-369, 2000.
8. Zvijac J.E., Lau A.C., Hechtman K.S., Uribe J.W., Tjin-A-Tsoi E.W.: Ar- throscopic treatment of pigmented vilonodular synovitis of the knee. Ar- throscopy 15: 613-617, 1999.
9. Jaffe H.L., Lichtenstein L., Sutro C.J.: Pigmented villonodular synovitis, bursitis and tenosynovitis. A discussion on the synovial and bursal equiva- lents of the tenosynovial lesion commonly denoted as xanthoma, xanthogran- uloma, giant cell tumor, or myeloplaxoma of the tendon sheath, with some considerations on this tendon sheath lesion itself. Arch Pathol Lab Med 31: 731-765, 1941.
10. Chassaignac M.: Cancer de la gaine des tendons. Gaz Hop Civ Milit 47: 185-186, 1852.
11. Simon G.: Exstirpation einer sehr frossen, mit dickem Stiele angewach- senen Kniegelenkmaus mit glucklichem Erfolge. Arch Klin Chir 6: 573- 576, 1864.
12. Hammer D.S., Dienst M., Kohn D.M.: Arthroscopic treatment of tumor- like lesions of the knee joint: localized pigmented villonodular synovitis and ganglion cyst of the anterior cruciate ligament. Arthroscopy 17: 320- 323, 2001.
13. Ogilvie-Harris D.J., McLean J., Zarnett M.E.: Pigmented villonodular syn- ovitis of the knee: the results of arthroscopic synovectomy, partial synovec- tomy, and arthroscopic local excision. J Bone Joint Surg [Am] 74: 119-123, 1992.
14. Beguin J., Locker B., Vielpeau C., Souquieres G.: Pigmented villonodular synovitis of the of the knee: results from 13 cases. Arthroscopy 5: 62-64, 1989.
15. Visser E., Veth R.P.H., Pruszczynski M., Wobbes T., Van de Putte L.B.A.: Diffuse and localized pigmented villonodular synovitis: evaluation of treat- ment of 38 patients. Arch Orthop Trauma Surg 119: 401-404, 1999.
16. Granowitz S.P., Mankin H.J.: Localized pigmented vilonodular synovitis of the knee. J Bone Joint Surg [Am] 49: 122-128, 1967.
17. Palumbo R.C., Matthews L.S., Reuben J.M.: Localized pigmented villonodular synovitis of the patellar fat pad: a report of two cases. Arthroscopy 10: 400-403, 1994.
18. Moscovich R., Parisien S.: Localized pigmented villonodular synovitis of the knee: arthroscopic treatment. Clin Orthop 271: 218-223, 1991.
19. Rao A.S., Vigorita V.J.: Pigmented villonodular synovitis (giant cell tumor of the tendon sheath and synovial membrane): a review of eighty-one cases. J Bone Joint Surg 66: 76-94, 1984.
20. Schwartz H.S., Unni K.K., Pritchard D.J.: Pigmented villonodular synovi- tis. A retrospective review of affected large joints. Clin Orthop 247: 243- 255, 1989.
21. Byers P.D., Cotton R.E., Deacon O.W., et al: The diagnosis and treatment of pigmented villonodular synovitis. J Bone Joint Surg [Br] 50: 290-305, 1968.